PRESENTACIÓN DE CASOS

Quiste óseo aneurismático en el cuboides de un niño de 13 años. Presentación de un caso clínico

Aneurysmal Bone Cyst of the Cuboid. Case Report and Review of the Literature

Pamparato, Mateo; Gaiero, Leticia; Stoppiello, Pablo; Pérez, María Elena; Teske, Viviana; Casales, Nicolás; Silveri, Claudio; Bianchi, Gottardo

Mateo Pamparato

mateopamparato4@gmail.com

Universidad de la República Uruguay

Leticia Gaiero

Universidad de la República Uruguay

Pablo Stoppiello

Universidad de la República Uruguay

María Elena Pérez

Universidad de la República Uruguay

Viviana Teske

Universidad de la República Uruguay

Nicolás Casales

Universidad de la República Uruguay

Claudio Silveri

Universidad de la República Uruguay

Gottardo Bianchi

Universidad de la República Uruguay

Revista de la Asociación Argentina de Ortopedia y Traumatología

Asociación Argentina de Ortopedia y Traumatología, Argentina

ISSN-e: 1852-7434

Periodicidad: Bimestral

vol. 88, núm. 3, 2023

publicaciones@aaot.org.ar

Recepción: 10 Julio 2022

Aprobación: 05 Marzo 2023

URL: http://portal.amelica.org/ameli/journal/276/27647952764795010/

DOI: https://doi.org/10.15417/issn.1852-7434.2023.88.3.1619

Autor de correspondencia: mateopamparato4@gmail.com

©Asociación Argentina de Ortopedia y Traumatología, 2023

License Creative Commons
Esta obra está bajo una Licencia Creative Commons Atribución-NoComercial-CompartirIgual 4.0 Internacional.

Cómo citar este artículo: Pamparato M, Gaiero L, Stoppiello P, Pérez ME, Teske V, Casales N, Silveri C, Bianchi G. Quiste óseo aneurismático en el cuboides de un niño de 13 años. Presentación de un caso clínico. Rev Asoc Argent Ortop Traumatol 2023;88(3):331-345. https://doi.org/10.15417/issn.1852-7434.2023.88.3.1619

Modelo de publicación sin fines de lucro para conservar la naturaleza académica y abierta de la comunicación científica

ePub generado a partir de XML JATS4R

Resumen: Se presenta un caso clínico poco frecuente de un quiste óseo aneurismático localizado en el cuboides de un niño de 13 años. Se llegó al diagnóstico mediante la tríada de síntomas, estudios por imágenes (radiografía, resonancia magnética) y anatomía patológica. El tratamiento consistió en el abordaje y curetaje minuciosos dentro de la lesión, el fresado de alta velocidad, la electrocauterización y el relleno con aloinjerto óseo liofilizado con chips cortico-esponjosos. Pese al diagnóstico tardío, la evolución clínica fue favorable con remisión completa de los síntomas y retorno a las actividades deportivas, sin recidiva local.

Palabras clave: Quiste óseo aneurismático.

Abstract: A rare clinical case of an aneurysmal bone cyst located at the level of the cuboid in a 13-year-old boy is presented. The diagnosis was reached through clinical evaluation, imaging studies (radiograph-MRI), and a pathological anatomy analysis. Its treatment consisted of thorough intralesional curettage, high speed burring, electrocautery, and filling with lyophilized bone allograft with cortical/cancellous chips. Despite the late diagnosis, we would like to highlight the favorable clinical evolution of the patient, with ad integrum remission of the symptoms and return to his sport activities, without elements of local recurrence.

Keywords: Aneurysmal bone cyst.

INTRODUCCIÓN

Jaffe y Lichtenstein publicaron la primera descripción de un quiste óseo aneurismático (QOA) en 1942. 1,2,3 Se trata de una enfermedad poco frecuente y representa alrededor del 1% de todos los tumores óseos primitivos. Si bien se puede presentar a cualquier edad, predomina entre los 10 y 20 años, aproximadamente el 75% de los casos corresponde a personas <20 años. 1,2,3 Se puede manifestar como una lesión primaria (70%) o como una lesión secundaria a una lesión ya existente. 1,2,3 Se lo define como una lesión quística benigna del hueso compuesta por espacios llenos de sangre separados por tabiques de tejido conectivo que contienen fibroblastos, células gigantes de tipo osteoclasto y tejido óseo reactivo. 1,2,3

Su presentación clínica puede pasar desapercibida y, en gran medida, puede depender de si se asienta en un hueso de carga o no, y manifestarse con dolor, inflamación o sin síntomas. En algunos casos, se puede presentar como una fractura patológica. 1,2,3,4,5

Cabe destacar que es un proceso destructivo localmente y las tasas de recurrencia son altas.

El manejo del QOA depende de la edad del paciente, la localización, la extensión, el grado de agresividad y el tamaño. En la actualidad, existen varias modalidades de tratamiento, como el curetaje intralesional, la resección más injerto óseo, los adyuvantes locales, por ejemplo, el fresado de alta velocidad, la electrocauterización, el fenol, el nitrógeno líquido, la embolización, que tienen la ventaja de ampliar la zona de necrosis de las células del tejido tumoral.

Existen diversas opiniones acerca de cuál es el mejor método de tratamiento para la población pediátrica a diferencia de los adultos, porque se asienta en un hueso inmaduro y puede aparecer en zonas adyacentes al cartílago de crecimiento. 1,2,3

La primera descripción de un QOA en el hueso cuboides data de 1977 y, desde entonces, se han publicado pocos casos de esta presentación clínica en esta topografía tan atípica, ya sea en su forma primaria o asociado con otras lesiones, como el condroblastoma. 6,7,8,9,10,11,12,13 En las Tablas 1 y 2, se detallan los casos publicados hasta la fecha.

Tabla 1

Casos publicados de quiste óseo aneurismático

Propia

Tabla 2

Casos publicados de quiste óseo aneurismático/condroblastoma de cuboides

Propia

En nuestro Servicio (Centro Hospitalario Pereyra Rosell), el curetaje y el relleno con aloinjerto óseo es la opción terapéutica más utilizada. 3

El objetivo de este artículo es comunicar nuestros resultados en este caso clínico de localización extremadamente rara.

Es de suma importancia que el equipo multidisciplinario que llevó a cabo el estudio diagnóstico de este tipo de paciente sea el que esté a cargo del tratamiento definitivo de la enfermedad. El equipo debe contar con traumatólogos, pediatras, especialistas en estudios por imágenes, anatomopatólogos y oncólogos pediátricos.

CASO CLÍNICO

Varón de 13 años de edad, procedente de la ciudad de Minas, Uruguay, sano, derivado a nuestro servicio de policlínica externo luego de múltiples consultas en emergencia por dolor persistente en el cuello del pie y el pie izquierdo a raíz de múltiples traumatismos.

El paciente sufría dolor de características inflamatorias (no cedía con antinflamatorios no esteroides ni en reposo, con componente nocturno, sin elementos de síndrome de repercusión general) y tenía una tumoración de crecimiento lento localizada en el mediopié, de siete meses de evolución.

En el examen físico inicial, se observó a un paciente con buen estado general, sin síntomas sistémicos, que necesitaba muletas para la bipedestación y la deambulación. Si se le solicitaba cargar peso en el miembro afectado, evitaba la zona externa del pie con un apoyo y marcha antálgica.

La evaluación de la cadera, la rodilla y el tobillo no reveló alteraciones en la movilidad pasiva/activa y el examen neurovascular distal fue normal.

La tumoración estaba situada en la cara externa de mediopié, en el sector del hueso cuboides, medía 3 x 3 cm, y tenía límites mal definidos, forma ovoide, superficie irregular, consistencia pétrea, era inmóvil y dolorosa a la digitopresión, y estaba relacionada con planos profundos (Figuras 1 y 2).

Figura 1
Aspecto clínico del pie del paciente cuando llegó a la consulta. Masa tumoral en la cara externa del mediopié, en la topografía del hueso cuboides.

Propia

Figura 2
Radiografías de cuello de pie y pie, anteroposterior y de perfil. Alteración de la morfoestructura ósea normal del mediopié dada por una osteopenia difusa. En el cuboides, se observa una imagen lítica, de márgenes mal definidos, con una zona de transición estrecha, hiperinsuflada, afinamiento de las corticales, sin componente de partes blandas. Estadio 2 Enneking.

Propia

Ante una tumoración que impresionaba de estirpe ósea en un adolescente, se lo evalúo siguiendo el algoritmo clásico de nuestra institución: radiografías de la región afectada, análisis de sangre con relevo infeccioso y resonancia magnética (Figura 3).

Figura 3
Resonancia magnética de cuello de pie y pie, en secuencias potenciadas en T1 (A y B) y T2 (C y D). Lesión lítica quística expansiva en el cuboides con niveles líquido-líquido adentro, tabicación interna con características en pompas de jabón, sin cambios en partes blandas o en las articulaciones calcaneocuboidea, cuboidea, 4º. y 5º. metatarsiano.

Propia

Después de los estudios por imágenes correspondientes y, pese a que eran muy sugestivos de QOA, fue imperativo completar la tríada diagnóstica con una biopsia planificada de la lesión (Figura 4). En los estudios publicados, se sostiene que no se debe administrar el tratamiento definitivo sin contar con un diagnóstico.

Figura 4
Imágenes intraoperatorias de la biopsia percutánea con trocar óseo.

Propia

El procedimiento se lleva a cabo en bloque quirúrgico mediante anestesia general bajo estrictas medidas de asepsia. La biopsia percutánea se realiza por un abordaje sobre el eje mayor del hueso (incisión longitudinal) como último gesto diagnóstico para poder confirmar la naturaleza de la tumoración mediante la anatomía patológica y el cultivo bacteriológico (Figura 5). Se enviaron ocho fragmentos pardo-hemáticos de entre 0,4 x 0,5 y 0,2 x 0,2 cm. El resultado del análisis microscópico indicó: secciones biópsicas de hueso en las que se observan colgajos de pared fibrosa revestida de tejido histiocítico y células gigantes de tipo osteoclasto, colgajos fibrosos colagénicos, tejido fibroso edematoso asociado y extensa hemorragia. El diagnóstico histopatológico fue QOA.

Figura 5
Zona de la punción y hemostasia con punto de nailon.

Propia

Tratamiento definitivo

Una vez completada la tríada diagnóstica se procedió a la resección completa del quiste en un segundo tiempo quirúrgico (Figuras 6, 7, 8, 9, 10, 11)

Figura 6
A y B. Abordaje longitudinal centrado sobre la topografía del hueso cuboides. Se realiza una ventana ósea con escoplo fino para la apertura del quiste. C y D. Se procede al curetaje minucioso de la cavidad utilizando una cureta simple para retirar las membranas internas de tejido conectivo y adheridas a las paredes.

Propia

Figura 7
A y B. Curetaje de membranas, empleo de medio de contraste para evaluar la resección de la cavidad. Se aprecia el tabicado del quiste. C-E. Después de extraer todas las membranas, es importante el curetaje minucioso sin fracturar las paredes de la cortical. Se evalúa nuevamente con medio de contraste. Obsérvese la diferencia entre las imágenes B y D.

Propia

Figura 8
Preparación del aloinjerto de hueso liofilizado de banco proporcionado por el INDT, se lo rehidrató con solución salina durante 20 min y se cortó antes de la colocación.

Propia

Figura 9
A y B. Fresado de alta velocidad, electrocauterización en modo spray como método adyuvante para la exéresis de las membranas. C y D. Relleno de la cavidad con aloinjerto óseo liofilizado con chips cortico-esponjosos.

Propia

Figura 10
Luego del llenado de la cavidad, cierre de la ventana ósea, cierre por planos.

Propia

Figura 11
Radiografías posoperatorias, de pie, de perfil, oblicua y de frente. Se puede apreciar el relleno del injerto sin violar las corticales del hueso cuboides.

Propia

Posoperatorio

El paciente no sufrió complicaciones en el posoperatorio inmediato. Se le dio el alta a las 48 h, con las indicaciones de reposo físico, no apoyar el miembro (deambular con muletas) y antinflamatorios no esteroides. Se permitió el apoyo parcial al mes de la cirugía y comenzar a aumentar la carga de forma progresiva, semanalmente.

A la semana de la operación, consultó en urgencias por una tumefacción local acompañada de secreción serohemática en el sitio quirúrgico (Figura 12). No tenía síntomas de otros sistemas fisiológicos mayores ni fiebre y no había elementos de infección osteoarticular en la cadera, la rodilla, el tobillo. Los análisis de laboratorio arrojaron reactantes de fase aguda en el rango normal.

Se planteó mantener una conducta expectante con medidas físicas (reposo, antinflamatorios no esteroides) y los síntomas desaparecieron. El paciente no tuvo complicaciones.

Figura 12
Imágenes clínicas a la semana de la cirugía. Tumefacción y secreción serohemática local, normotermia y reactantes de fase aguda normales.

Propia

Seguimiento

Se permitio el apoyo parcial al mes de la cirugia y comenzar a aumentar la carga, progresivamente, cada semana.

El seguimiento se realizó dos veces por mes, los primeros seis meses (Figuras 13,14,15) y, luego, al año, porque el paciente no pudo concurrir a los controles por motivos personales (Figuras 16 y 17).

Figura 13
Aspecto clínico a los dos meses. El paciente deambulaba sin muletas, sin dolor, y reanudó todas sus actividades de la vida diaria.

Propia

Figura 14
Radiografías de pie, de frente, oblicua y de perfil, control posoperatorio a los dos meses. Se aprecia el injerto óseo en el cuboides, sin fracturas, preservación de sus relaciones articulares con el calcáneo a nivel del retropié y el 4°. y 5°. metatarsiano a nivel del antepié. Comienza progresivamente a reosificarse el esqueleto al darle estímulo mecánico.

Propia

Figura 15
Radiografías de cuello de pie, de perfil, de frente, oblicua, control posoperatorio a los cuatro meses.

Propia

Figura 16
A y B. Control clínico. C-E. Control radiográfico a los 12 meses.

Propia

Figura 17
Control clínico. Deambulación sin muletas y sin dolor.

Propia

DISCUSIÓN

La localización de un QOA en el pie es poco frecuente y, en el hueso cuboides, es excepcional. Si bien se plantea que su etiología es desconocida, una de las teorías que hoy se maneja es que el QOA puede corresponder a malformaciones arteriovenosas intraóseas envueltas por una fina lámina de periostio, y más allá de que puede aparecer en cualquier hueso, la gran mayoría se manifiesta a nivel metafisario o metafisodiafisario de huesos largos. Se estima que la incidencia en los huesos del pie es del 5-9% y su incidencia en el cuboides es desconocida. 2,3,6,7,8,9,10,11,12,13

Cabe destacar que este paciente tuvo un diagnóstico tardío; fue derivado a nuestro centro luego de múltiples consultas por traumatismos del cuello del pie en servicios de urgencias donde no fue evaluado con enfoques radiográficos y fue tratado, como si tuviera esguinces, con reposo físico, antinflamatorios no esteroides y hielo local.

Nuestro planteo clínico-radiológico inicial se correlacionó con los resultados de la biopsia, y fue posible administrar un tratamiento exitoso.

La fase evolutiva del QOA se puede clasificar de acuerdo con los estadios de Enneking; en nuestro caso, correspondía a un estadio 2 (activo).

Las indicaciones de cirugía tras el diagnóstico son: dolor, fractura patológica, riesgo de fractura, quistes grandes situados en zonas de carga. Los síntomas que predominaban en nuestro paciente eran: dolor e incapacidad de utilizar el miembro para la carga, la bipedestación y la deambulación.

Se han descrito múltiples modalidades terapéuticas para el QOA, el método tradicional de curetaje intralesional más injerto tiene una recurrencia que oscila entre el 20% y el 41,6%. 14,15,16,17,18 En nuestro centro, fue del 37,5%.

En la actualidad, hay diferentes técnicas como métodos adyuvantes al curetaje que buscan aumentar los márgenes oncológicos quirúrgicos y disminuir su recurrencia, entre ellos, fenol, alcohol, polimetilmetacrilato, fresado de alta velocidad, electrocauterización, nitrógeno líquido y coagulación con láser de argón. 1,2,3,6,7,8,9,10,11,12,13,19,20,21,22,23,24,25

Es preciso señalar que el relleno de injerto en la cavidad ósea es de vital importancia, y que se puede llevar a cabo con autoinjerto o aloinjerto óseo. En nuestro paciente, se optó por el curetaje y raspado de las membranas, la electrocauterización en modo spray y el fresado de alta velocidad, con el fin de aumentar el margen de necrosis de células tumorales. Para el relleno se usó aloinjerto óseo liofilizado.

La recidiva se diagnostica mediante la clasificación basada en el resultado radiológico del tratamiento, de acuerdo con el esquema de Capanna que especifica cuatro posibles tipos de respuesta terapéutica: grado 1, curado; grado 2, curación incompleta; grado 3, recidiva; grado 4, sin respuesta. Los grados 1 y 2 se definen como éxito, mientras que los grados 3 y 4 representan un fracaso terapéutico. 1,2,3,4,5,6,7,8,9,10,11,12, ¹³ Nuestro caso era grado 1. La recurrencia en este tipo de localización no está descrita.

El seguimiento se realizó cada dos meses durante los primeros seis meses y luego al año, debido a que el paciente no pudo concurrir a los controles por motivos personales.

Su evolución clínica fue muy favorable, no sufría dolor en el tobillo y el cuello del pie, los síntomas habían desaparecido completamente y había reanudado sus actividades escolares y deportivas.

CONCLUSIONES

El QOA en los huesos del pie no es frecuente, el hueso más afectado es el metatarsiano y excepcionalmente el cuboides. Esta enfermedad plantea dificultades diagnósticas y su localización puede pasar desapercibida. Siempre se debe mantener la sospecha clínica en pacientes jóvenes que sufren traumatismos de baja energía y acuden al servicio de urgencias con dolor de larga data asociado a un proceso tumoral.

A pesar del diagnóstico tardío, la indicación de una correcta terapéutica permitió prevenir oportunamente el avance natural de la enfermedad con una de sus posibles complicaciones, como la fractura, y una mejora en la calidad de vida del paciente.

Como los casos publicados son escasos, creemos pertinente compartir nuestra experiencia en el manejo de la lesión y recomendar que el tratamiento del QOA mediante curetaje intralesional, fresado de alta velocidad, electrocauterización y relleno con aloinjerto de hueso liofilizado con chips cortico-esponjoso, es seguro para los pacientes.

BIBLIOGRAFÍA

1. Jaffe HL, Lichtenstein L. Solitary unicameral bone cyst with emphasis on the roentgen picture, pathologic appearance and pathogenesis. Arch Surg 1942;44(6):1004-25. https://doi.org/10.1001/archsurg.1942.01210240043003

2. Cottalorda J, Bourelle S. Current treatments of primary aneurysmal bone cysts. J Pediatr Orthop B 2006;15(3):155-67. https://doi.org/10.1097/01.bpb.0000210588.50899.29

3. Olivera Núñez D, Sabella Chelle N, Silveri Fajardo C, Gil J, Cuneo Etcheverry A. Tratamiento de quistes óseos aneurismáticos con aloinjerto. Rev Asoc Argent Ortop Traumatol 2016;81(2):128-38. Disponible en: https://www.aaot.org.ar/revista/2016/n2/9.pdf

4. Capanna R. Quiste óseo aneurismático. En: Enciclopedia médico-quirúrgica. Aparato locomotor 2001:14-190.

5. Capanna R, Dal Monte A, Gitelis S, Campanacci M. The natural history of unicameral bone cyst after steroid injection. Clin Orthop Relat Res 1982;(166):204-11. PMID: 7083674

6. Ruiter DJ, van Rijssel TG, van der Velde EA. Aneurysmal bone cysts: a clinicopathological study of 105 cases. Cancer 1977;39(5):2231-9. https://doi.org/10.1002/1097-0142(197705)39:5<2231::aid-cncr2820390541>3.0.co;2-q

7. Kashuk KB, Hanft JR, Schabler JA, Kado KE, Wolosky BD. Aneurysmal bone cyst of the cuboid. J Am Podiatr Med Assoc 1990;80(11):588-94. https://doi.org/10.7547/87507315-80-11-588

8. Essadki B, Moujtahid M, Nechad M. Le kyste osseux anévrysmal du cuboide: etude d’un cas et reveu de la litterature. Med Chir Pied 1999;15(4):185-8.

9. Verrina F, Dagnino G, Gulino MT, Pratesi R, Cappato S, Parmeggiani A. Aneurysmal bone cyst of the cuboid. Foot Ankle Surg 2003;9(3):193-6. https://doi.org/10.1016/s1268-7731(03)00049-3

10. Bojovic N, Raicevic M, Zivanovic D, Ducic S. A rare case of aneurysmal bone cyst of cuboid bone in a 10-year-old girl. Acta Orthop Belg 2016;82(4):913-7. PMID: 29182139

11. Sessions W, Siegel HJ, Thomas J, Pitt M, Said-Al-Naief N, Casillas MA. Chondroblastoma with associated aneurysmal bone cyst of the cuboid. J Foot Ankle Surg 2005;44(1):64-7. https://doi.org/10.1053/j.jfas.2004.11.010

12. Sepah YJ, Umer M, Minhas K, Hafeez K. Chondroblastoma of the cuboid with an associated aneurysmal bone cyst: a case report. J Med Case Rep 2007;1:135. https://doi.org/10.1186/1752-1947-1-135

13. Chowdhry M, Chandrasekar CR, Mohammed R, Grimer RJ. Curettage of aneurysmal bone cysts of the feet. Foot Ankle Int 2010;31(2):131-5. https://doi.org/10.3113/FAI.2010.0131

14. Bollini G, Jouve JL, Cottalorda J, Petit P, Panuel M, Jacquemier M. Aneurysmal bone cyst in children: analysis of twenty-seven patients. J Pediatr Orthop B 1998;7(4):274-85. https://doi.org/10.1097/01202412-199810000-00005

15. Rodriguez Ramírez A, Stanton RP. Aneurysmal bone cyst in 29 children. J Pediatr Orthop 2002;22(4):533-9. PMID: 12131454

16. Mankin HJ, Hornicek FJ, Ortiz-Cruz E, Villafuerte J, Gebhardt MC. Aneurysmal bone cyst: a review of 150 patients. J Clin Oncol 2005;23(27):6756-62. https://doi.org/10.1200/JCO.2005.15.255

17. Møller JF, Sneppen O. Primary aneurysmal bone cyst. Evaluation of the symptomatology, treatment and prognosis based on 21 patients. Ugeskr Laeger1992;154(28):1968-71. PMID: 1509560

18. Freiberg AA, Loder RT, Heidelberger KP, Hensingerr N. Aneurysmal bone cysts in young children. J Pediatr Orthop1994;14(1):86-91. https://doi.org/10.1097/01241398-199401000-00018

19. Schreuder HW, Veth RP, Pruszczynski M, Lemmens JA, Koops HS, Molenaar WM. Aneurysmal bone cysts treated by curettage, cryotherapy and bone grafting. J Bone Joint Surg Br 1997;79(1):20-5. https://doi.org/10.1302/0301-620x.79b1.7097

20. Wang EH, Marfori ML, Serrano MV, Rubio DA. Is curettage and high-speed burring sufficient treatment for aneurysmal bone cysts? Clin Orthop Relat Res 2014;472(11):3483-8. https://doi/org/10.1007/s11999-014-3809-1

21. Cummings JE, Smith RA, Heck RK Jr. Argon beam coagulation as adjuvant treatment after curettage of aneurysmal bone cysts: a preliminary study. Clin Orthop Relat Res 2010;468:231-7. https://doi.org/10.1007/s11999-009-0914-7

22. Dormans JD, Hanna BG, Johnston DR, Khurana JS. Surgical treatment and recurrence rate of aneurysmal bone cysts in children. Clin Orthop Relat Res 2004;(421):205-11. https://doi.org/10.1097/01.blo.0000126336.46604.e1

23. Gibbs CP Jr, Hefele MC, Peabody TD, Montag AG, Aithal V, Simon MA. Aneurysmal bone cyst of the extremities: factors related to local recurrence after curettage with a high speed burr. J Bone Joint Surg Am 1999;81:1671-8. https://doi.org/10.2106/00004623-199912000-00003

24. Steffner RJ, Liao C, Stacy G, Atanda A Jr, Attar S, Avedian R, et al. Factors associated with recurrence of primary aneurysmal bone cysts: is argon beam coagulation an effective adjuvant treatment? J Bone Joint Surg Am 2011;93:e1221-9. https://doi.org/10.2106/JBJS.J.01067

25. Lin PP, Brown C, Raymond AK, Deavers MT, Yasko AW. Aneurysmal bone cysts recur at juxtaphyseal locations in skeletally immature patients. Clin Orthop Relat Res 2008;466:722-8. https://doi.org/10.1007/s11999-007-0080-8

Notas de autor

mateopamparato4@gmail.com